Команда исследователей из нескольких университетов обнаружила, что выборка экспрессивного языка (ELS) может быть полезна для измерения результатов в клинических испытаниях, направленных на синдром ломкой Х-хромосомы (FXS). Согласно их исследованию, ELS, набор процедур для сбора и анализа разговорной речи в естественных речевых взаимодействиях, дал пять связанных с языком показателей результатов, которые могут быть полезны для исследований лечения умственных нарушений, особенно FXS.
По данным Центров по контролю и профилактике заболеваний, каждый 77-й ребенок в США.S. имеет умственную отсталость. Синдром ломкой Х-хромосомы, моногенное заболевание, является ведущей наследственной причиной умственной отсталости. У людей с FXS часто наблюдаются задержки речи и языка, проблемы с поведением и беспокойство.
"Было проведено множество клинических испытаний лекарств, помогающих с симптомами синдрома ломкой Х-хромосомы," сказал Леонард Аббедуто, директор UC Davis MIND Institute, профессор психиатрии и поведенческих наук и старший автор исследования. "К сожалению, эти испытания, как правило, не демонстрируют преимуществ лекарств, отчасти из-за отсутствия адекватных критериев оценки результатов."
Исследование, проведенное Аббедуто и Анжелой Джон Турман из UC Davis MIND Institute и Департамента психиатрии и поведенческих наук, было сосредоточено на языке как показателе результата. Показатели результата – это индикаторы, используемые для обнаружения значимого изменения симптомов заболевания или расстройства, такого как синдром ломкой Х-хромосомы. Для оценки эффективности лечения необходимы статистически адекватные измеримые показатели. Тем не менее, разработка показателей результатов – сложный процесс.
Процедура ELS
Это первое исследование, подтверждающее валидацию процедур ELS для изучения эффективности лечения FXS или любого состояния умственной отсталости. В исследовании приняли участие 106 человек в возрасте от 6 до 23 лет с уровнем IQ в пределах умственной отсталости (IQ < 70) и с синдромом ломкой Х-хромосомы. Следуя процедурам ELS, исследователи собрали образцы речи участников во время их естественного взаимодействия с обученными экзаменаторами.
В беседе экзаменатор последовательно вовлекал участника в беседу на различные темы, начиная с темы, которая нравится участнику. Предпочтительные темы включали любимые занятия (например, видеоигры), вымышленные персонажи и известные люди (например, Железный человек), знакомые люди (например, друзья), определенные события и занятия (например, посещение пляжа) и определенные темы ( такие как поезда, погода и музыка кантри).
После разговора о предмете, который предпочитает участник, экзаменатор представил тему из заранее составленных упорядоченных списков, созданных для детей и подростков или взрослых. Сценарий, которому следователь следовал во время этих взаимодействий, сводил к минимуму его / ее участие и увеличивал вклад участника. Беседа длилась около 12 минут.
Во время повествования участник рассказал историю в иллюстрированной книге без слов. Экзаменатор руководил процессом, но предоставлял минимальные проверки или помощь, тем самым гарантируя, что участник построил историю самостоятельно. Повествование обычно занимало от 10 до 15 минут.
Затем исследователи проанализировали собранные образцы разговоров и повествования. Основываясь на этом анализе, исследователи вывели пять показателей языкового результата: разговорчивость, лексическое разнообразие (словарный запас), синтаксис, дисфлагентность (планирование высказываний) и невнятность (артикуляция речи).
Сила показателей результатов от ELS
Измерения ELS в целом были валидными и надежными для разных возрастов, IQ и тяжести симптомов аутизма. Исследование предполагает, что процедуры ELS осуществимы и обеспечивают меры с адекватными статистическими характеристиками для большинства детей в возрасте от 6 до 23 лет с FXS и умственной отсталостью. Однако они более сложны и имеют менее адекватные статистические характеристики для лиц с FXS и моложе 12 лет.
Интерактивные контексты ELS тесно связаны с реальным взаимодействием. Беседа и повествование были содержательно завершены большинством людей с FXS. Это говорит о низких показателях несоблюдения и способности успешно выполнить задачу. Однако несоблюдение правил было выше у участников, которые были моложе, с более низким IQ и более тяжелым аутизмом.
"Самое главное, что меры функциональны для человека," Аббедуто сказал. "Если лечение может улучшить речь, оно может иметь далеко идущие преимущества для человека в школе, на рабочем месте, со сверстниками и за его пределами."
Исследователи делятся руководствами с исследовательским сообществом для бесед и повествования, включая процедуры администрирования, обучения и оценки верности. Исследование было опубликовано 24 марта в Journal of Neurodevelopmental Disorders.